म्यूकोर्मिकोसिस के कारण द्विपक्षीय वृक्क रोधगलन के साथ बेह्सेट रोग
Dec 06, 2023
अमूर्त:हम यहां बेहसेट रोग के एक मामले की रिपोर्ट कर रहे हैंगुर्दे का रोधगलनम्यूकोर्मिकोसिस के कारण. एंटेरो-बेहसेट रोग से पीड़ित एक 76-वर्षीय व्यक्ति का इलाज किया गया थाग्लुकोकोर्तिकोइद और ट्यूमर नेक्रोसिस कारक(टीएनएफ) अवरोधक। उनकी एंटेरो-बेहसेट की बीमारी इन उपचारों के लिए प्रतिरोधी नहीं थी, और इलियोसेकल रिसेक्शन किया गया था। ऑपरेशन के बाद,गुर्दे का रोधगलनजो कि विकसित एंटीकोआग्यूलेशन थेरेपी के प्रति अनुत्तरदायी था। अंततः उनकी मृत्यु हो गईवृक्कीय विफलताइस कारणगुर्दे का रोधगलन. शव परीक्षण में, प्रचुर मात्रा में हाइपहे की हिस्टोपैथोलॉजीवृक्क वाहिकादीवार से म्यूकोर्मिकोसिस का पता चला। रीनल म्यूकोर्मिकोसिस इसका एक महत्वपूर्ण कारण हैवृक्कीय विफलतागुर्दे के रोधगलन के साथकमजोर प्रतिरक्षा वाले रोगी.
कीवर्ड: प्रतिरक्षाविहीन मेजबान,गुर्दे का रोधगलन, म्यूकोर्मिकोसिस
परिचय
प्रतिरक्षाविहीन रोगियों में संक्रमण आम जटिलताएँ हैं और इन्हें रोगी के अस्तित्व के लिए एक महत्वपूर्ण ख़तरा माना जाता है। म्यूकोर्मिकोसिस इम्यूनोसप्रेसिव थेरेपी से जुड़ा एक गंभीर लेकिन दुर्लभ फंगल संक्रमण है। हम यहां म्यूकोर्मिकोसिस के कारण गुर्दे के रोधगलन के साथ दुर्दम्य बेहसेट रोग के एक मामले की रिपोर्ट करते हैं।
मामला का बिबरानी
एक 63-वर्षीय व्यक्ति को बार-बार होने वाला दर्दनाक मौखिक एफ्था, एरिथेमा नोडोसम फॉलिकुलिटिस, दाहिने टखने और घुटने का गठिया, सी-रिएक्टिव प्रोटीन (सीआरपी; 9.24 मिलीग्राम/डीएल) और एचएलए- के ऊंचे स्तर के साथ इलियोसेकल अल्सर की समस्या है। A26 को बेहसेट रोग का पता चला था। कोलोनोस्कोपिक जांच से इलियोकोलोनिक ज्वालामुखी-प्रकार के अल्सर का पता चला। एक छिद्रित अल्सर था और घावों का कोई अन्य-खंडीय वितरण नहीं था, जिसमें अनुदैर्ध्य अल्सर और कोबलस्टोन उपस्थिति शामिल थी। बायोप्सी किए गए नमूनों की हिस्टोलॉजिकल जांच में गैर-केसेटिंग एपिथेलिओइड ग्रैनुलोमा और क्रिप्ट फोड़े का पता चला जो साइटोमेगालोवायरस (सीएमवी) और एसिड-फास्ट बेसिली के लिए नकारात्मक थे। अस्थि मज्जा परीक्षाओं में ट्राइसॉमी 8 जैसी क्रोमोसोमल असामान्यताओं के साथ मायलोइड्सप्लास्टिक सिंड्रोम (एमडीएस) की कोई विशेषता नहीं थी।
इन निष्कर्षों के आधार पर, उन्हें एंटरोबेहसेट रोग का निदान किया गया और ग्लूकोकॉर्टीकॉइड, ट्यूमर नेक्रोसिस फैक्टर (टीएनएफ) ब्लॉकर्स (इन्फ्लिक्सिमैब और एडालिमुमैब), कोल्सीसिन, मेसालजीन, मिज़ोरिबिन और ल्यूकोसाइट एफेरेसिस के साथ इलाज किया गया। जब वह 76-वर्ष का था, तो उसकी संपूर्ण-बेहसेट बीमारी ने इन उपचारों के प्रति खराब चिकित्सीय प्रतिक्रिया दिखाई, और सीमित इलियोसेकल रिसेक्शन किया गया (चित्र 1)। नमूनों की एक हिस्टोलॉजिकल जांच में न्यूट्रोफिल के जलसेक के साथ क्षरण, और गैर-केसेटिंग एपिथेलिओइड ग्रैनुलोमा के साथ-साथ क्रिप्ट फोड़े दिखाई दिए, जो सीएमवी और एसिड-फास्ट बेसिली के लिए नकारात्मक थे।
ऑपरेशन के दस दिन बाद, उन्हें बायीं ओर दर्द, बुखार (38.0 डिग्री), पायरिया, और माइक्रोहेमेटुरिया (लाल रक्त कोशिकाएं: 13- 1,000/उच्च-शक्ति क्षेत्र) विकसित हो गया। समरूपी)। गंभीर क्षीणता (बॉडी मास इंडेक्स 12.8 किग्रा/एम2) और बाएं पार्श्व क्षेत्र में हल्की कोमलता को छोड़कर, शारीरिक परीक्षण अचूक था। प्रयोगशाला डेटा में सीआरपी का ऊंचा स्तर (6.55 मिलीग्राम/डीएल), सामान्य गुर्दे की प्रोफ़ाइल और सीरम इलेक्ट्रोलाइट्स और ग्लूकोज का सामान्य स्तर दिखाया गया। एचआईवी सीरोलॉजी गैर-प्रतिक्रियाशील थी, और सीरम इम्युनोग्लोबुलिन स्तर सामान्य सीमा के भीतर था। -डी ग्लूकेन और प्रोकैल्सीटोनिन नकारात्मक थे। मूत्र और रक्त संस्कृतियाँ बैक्टीरिया, तपेदिक और फंगल विकास के लिए नकारात्मक थीं। पेट की गणना टोमोग्राफी (सीटी) ने बायीं किडनी में एक हाइपो-डेंस घाव दिखाया, जिसका निदान गुर्दे के रोधगलन के रूप में किया गया (चित्र 2)। सीटी स्कैन मार्गदर्शन के तहत गुर्दे की परक्यूटेनियस ड्रेनेज और सुई बायोप्सी की गई, लेकिन केवल न्यूनतम मात्रा में भूरा तरल पदार्थ निकला, और संस्कृति नकारात्मक थी। हेपरिन सोडियम इंजेक्शन (14,000 यू/दिन), मेरोपेनेम, और कैस्पोफुंगिन शुरू किए गए; हालाँकि, इन उपचारों के बावजूद उनका बुखार जारी रहा। सीटी ने द्विपक्षीय का विस्तार दिखायागुर्दे का रोधगलन.
ऑपरेशन के साठ दिन बाद, उनका विकास बड़े पैमाने पर हुआगैस्ट्रोइंटेस्टाइनलरक्तस्रावी आघात के साथ रक्तस्राव। पेट की सीटी और निचले गैस्ट्रोइंटेस्टाइनल एंडोस्कोपी में एंटरो-बेहसेट रोग के कारण एफ़थॉइड घाव और सर्जिकल एनास्टोमोसिस के मौखिक पक्ष में रक्तस्राव दिखाया गया। रक्तस्राव वाले घाव की एंडोस्कोपिक क्लिपिंग की गई। सीएमवी एंटीजेनेमिया नकारात्मक था। डेक्सामेथासोन पामिटेट 2.5 मिलीग्राम/दिन (3 दिन), प्रेडनिसोलोन 10 मिलीग्राम/दिन, एडालिमुमैब 40 मिलीग्राम/2 सप्ताह शुरू किया गया, और गैस्ट्रोइंटेस्टाइनल रक्तस्राव में सुधार हुआ
गुर्दे के घाव के लिए नेफरेक्टोमी की सिफारिश की गई थी, लेकिन उनकी स्थिति ने उन्हें ऑपरेशन के लिए अनुपयुक्त बना दिया, जिसमें गंभीर क्षीणता, कुपोषण, दुर्दम्य एंटरो-बेहसेट रोग के साथ खराब सामान्य स्थिति और इम्यूनोसप्रेसिव थेरेपी के कारण प्रतिरक्षाविहीन स्थिति शामिल थी।
ऑपरेशन के तिहत्तर दिन बाद, सकल हेमट्यूरिया और पायरिया, सीरम क्रिएटिन के स्तर में वृद्धि (0.43→ 1.00 मिलीग्राम/डीएल) और सीआरपी (1.81→8.06 मिलीग्राम/डीएल) ), बायीं वृक्क रोधगलन का बढ़ना (चित्र 3ए, बी), और दाहिनी किडनी में एक और हाइपो-सघन घाव (चित्र 3सी, डी) दिखाई दिया। अंततः ऑपरेशन के 75 दिन बाद गुर्दे की विफलता से उनकी मृत्यु हो गई।
शव परीक्षण में, द्विपक्षीय गुर्दे बढ़े हुए थे (दाएं 340 ग्राम, बाएं 370 ग्राम) और बड़े रोधगलन, इस्केमिक कॉर्टिकल नेक्रोसिस (अच्छी तरह से परिभाषित नेक्रोटिक पीला द्रव्यमान), रक्तस्राव और सतह पर रिसाव के साथ एक भिन्न रूप दिखाया (चित्र)। 4ए). वृक्क धमनी में थ्रोम्बी द्वारा लू मीना का अवरोध दिखाया गया (चित्र 4 बी)। मूत्राशय में म्यूकोसा के ऊपर पेटीचियल रक्तस्राव दिखाई दिया (चित्र 4सी)। मायोकार्डियम ने इंटरवेंट्रिकुलर सेप्टम में लाइनर इन्फार्क्ट्स और इस्केमिक कॉर्टिकल नेक्रोसिस (छवि 4 डी) दिखाया। आंतों में कोई इस्केमिक परिवर्तन या अल्सर नहीं दिखा।
वृक्क धमनी की एक सूक्ष्म जांच में नेक्रोटिक केंद्र के साथ फोड़े दिखाई दिए, जिसमें एक समकोण शाखा पैटर्न के साथ म्यूकर के सेप्टेट हाइपहे और आसन्न पोत की दीवार में रक्त वाहिकाओं पर आक्रमण हुआ (चित्र 5 ए, बी)। मायसेलियम एंटी-राइजोमुकोर (छवि 6 ए) एंटीबॉडी और एंटी-राइजोपुसैंटिबॉडी (छवि 6 बी) के लिए सकारात्मक था लेकिन एंटी-एस्परगिलस एंटीबॉडी (चित्रा नहीं दिखाया गया) के लिए नकारात्मक था। म्यूकर हाइफ़े रक्त वाहिकाओं, ग्लोमेरुली और नलिकाओं, मूत्राशय (छवि 5 सी), और कार्डियो मांसपेशी ऊतक (छवि 6 डी) में मौजूद थे। फेफड़े, परानासल साइनस या जठरांत्र संबंधी मार्ग में कोई म्यूकोर्मिकोटिक घाव नहीं थे। इस प्रकार हमारा मामला समाप्त हो गयावृक्कीय विफलताद्विपक्षीय वृक्क रोधगलन से प्रेरित होने के कारणप्रसारित म्यूकोर्मिकोसिस
बहस
नैदानिक अभ्यास में रोगियों के बीच आक्रामक फंगल संक्रमण के बारे में जागरूकता बढ़ी हैप्रतिरक्षाविहीन अवस्था(1,2). म्यूकोर्मिकोसिस एक गंभीर लेकिन दुर्लभ फंगल संक्रमण है जो म्यूकोर्मिसेट्स नामक फफूंद के समूह के कारण होता है। म्यूकोर्मिकोसिस एक अवसरवादी फंगल संक्रमण है जो मुख्य रूप से प्रभावित मेजबानों (1, 2) में होता है। इसके जोखिम कारकों में मधुमेह, एसिडोसिस, कॉर्टिकोस्टेरॉयड, शामिल हैं।प्रतिरक्षादमनकारी चिकित्सा, हेमेटोपोएटिक विकार, अंग प्रत्यारोपण, मानव इम्युनोडेफिशिएंसी वायरस (एचआईवी)/एक्वायर्ड इम्यूनो डिफिसिएंसी सिंड्रोम, डेफेरोक्सामाइन थेरेपी, और कुपोषण (3, 4)। कोंटोनीयनिस एट अल। निम्नलिखित की सूचना दीम्यूकोर्मिकोसिस के जोखिम कारक: न्यूट्रोपेनिया (<500/μL), lymphocytopenia (<1,000/μL), hyperglycemia (blood glucose level >संक्रमण शुरू होने से पहले 7 दिनों के लिए 200 मिलीग्राम/डीएल),पहले से मौजूद गुर्दे की विफलता (serum creatinine level >2.5 mg/dL for 14 days before onset of infection), and significant glucocorticoid use (>संक्रमण की शुरुआत से पहले 4 सप्ताह में प्रेडनिसोन की 600 मिलीग्राम संचयी खुराक) (5)। हमारे मामले में लिम्फोसाइटोपेनिया (100-600/μL) था लेकिन कोई ल्यूकोसाइटोपेनिया या हाइपरग्लेसेमिया नहीं था। संक्रमण की शुरुआत से पहले 4 सप्ताह में उन्हें 600 मिलीग्राम से अधिक प्रेडनिसोन की संचयी खुराक मिली थी।
सैंटो एट अल. फुफ्फुसीय म्यूकोर्मिकोसिस से जटिल बेह्सेट रोग का एक मामला सामने आया जिसका इलाज उच्च खुराक वाले कॉर्टिकोस्टेरॉइड्स द्वारा किया गया था। हमारी जानकारी के अनुसार, हमारा मामला बेहसेट रोग (6) के साथ गुर्दे की म्यूकोर्मिकोसिस का पहला है। एंटी-टीएनएफ अवरोधक शक्तिशाली प्रतिरक्षादमनकारी दवाएं हैं जिन्हें बेहसेट रोग, रुमेटीइड गठिया और क्रोहन रोग (7) सहित विभिन्न ऑटोइम्यून बीमारियों के इलाज के लिए लाइसेंस प्राप्त है। टीएनएफ अवरोधकों से उपचारित मरीजों में अवसरवादी संक्रमण का खतरा बढ़ जाता है, क्योंकि टीएनएफ ग्रैनुलोमा के निर्माण और रखरखाव में महत्वपूर्ण है (8, 9)। यद्यपि टीएनएफ अवरोधक म्यूकोरालेस द्वारा संक्रमण के खतरे को बढ़ाते हैं या नहीं, यह स्पष्ट नहीं है, लेकिन टीएनएफ अवरोधकों (7-12) का उपयोग करने वाले सूजन आंत्र रोग, संधिशोथ और सोरायसिस वाले रोगियों में म्यूकोर्मिकोसिस की छिटपुट रिपोर्टें आई हैं।
म्यूकोर्मिकोसिस के स्पेक्ट्रम में 1) परानासल, 2) फुफ्फुसीय, 3) त्वचीय, 4) गैस्ट्रोइंटेस्टाइनल, 5) प्रसारित, और 6) असामान्य प्रस्तुतियाँ (3) शामिल हैं। प्रसारित रूप म्यूकोर्मिकोसिस के लगभग 9% मामलों के लिए जिम्मेदार है। हड्डी, हृदय और गुर्दे (2, 13-23) जैसे एकल अंगों का शामिल होना दुर्लभ है। वृक्क म्यूकोर्मिकोसिस की प्रगति का अंतर्निहित तंत्र स्पष्ट नहीं है; हालाँकि, वह गुर्दे में मैटोजेनस प्रसार (14-22%) (14) और निचले मूत्र पथ के संक्रमण के रूप में प्रतिगामी प्रसार प्रस्तावित किया गया है (15, 16)।
म्यूकोर्मिकोसिस की विशेषता व्यापक एंजियोइनवेज़न की एक समान उपस्थिति है, जिसके परिणामस्वरूप पोत घनास्त्रता और ऊतक परिगलन होता है। यह रक्त वाहिकाओं के एंडोथेलियल अस्तर के माध्यम से प्रवेश और संक्रमण के मूल स्थल से अन्य अंगों (4, 6, 14, 19, 24), हृदय संबंधी घावों, मस्तिष्क रोधगलन, फुफ्फुसीय रोधगलन और गुर्दे रोधगलन के हेमटोजेनस प्रसार से जुड़ा हुआ है। . गुर्दे की विफलता गुर्दे की धमनियों और/या उनकी शाखाओं के अवरुद्ध होने के कारण होती है, जैसा कि हमारे रोगी में दर्ज किया गया है। छोटी और बड़ी दोनों धमनियां हाइपल आक्रमण और परिणामी घनास्त्रता का प्रदर्शन करती हैं, जिससे बड़े पैमाने पर कॉर्टिकल और मेडुलरी रोधगलन होता है (14-16, 18, 19, 21, 22)।
हालाँकि शीघ्र निदान महत्वपूर्ण है, लेकिन शीघ्र पहचान करना कठिन है, क्योंकि इस बीमारी की पहचान करने के लिए कोई विशिष्ट निष्कर्ष और कोई बायोमार्कर नहीं हैं। प्रस्तुति में गुर्दे के घावों की मुख्य नैदानिक विशेषताएं बुखार (80%) और पार्श्व दर्द और ओलिगुरिया (70%) थीं, जो तीव्र पायलोनेफ्राइटिस (2, 14, 21) के लक्षणों से मिलती जुलती थीं। प्रयोगशाला की विशेषताओं में ल्यू कोसाइटोसिस (73%) और हेमट्यूरिया और पायरिया (65%) शामिल हैं, जिनमें से आधे मामलों में सकल हेमट्यूरिया और पायरिया के प्रमाण हैं। चुग एट अल. पहले वृक्क म्यूकोर्मिकोसिस के विशिष्ट सीटी निष्कर्षों की सूचना दी गई थी, जिसमें अनुपस्थित विपरीत उत्सर्जन और कम क्षीणन क्षेत्रों के साथ बढ़े हुए गैर-बढ़ाने वाले गुर्दे शामिल हैं जो इंट्रारेनल फोड़े और पेरिनेफ्रिक संग्रह (24) का सुझाव देते हैं। टिश्यू कल्चर उपयोगी है (22, 23), लेकिन रक्त, मूत्र कल्चर (1, 14), और -डी ग्लूकन मूल्यांकन अक्सर नकारात्मक होते हैं (1)। म्यूकोर्मिकोसिस के लिए लगभग हमेशा नेफरेक्टोमी (14, 16, 22), अल्ट्रासाउंड, और/या सीटी-निर्देशित सुई बायोप्सी/एस्पिरेशन (1) और पेरिरेनल फ्लूइड साइटोलॉजी (17, 21). बायोप्सी विशेषता विस्तृत ({{25%) μm व्यास में), रिबन की तरह, पतली दीवार वाली, मुख्य रूप से एसेप्टेट (पॉसीसेप्टेट) हाइपहाइट प्रदर्शित करती है जिसमें अनियमित व्यास होते हैं, जो ऊतक परिगलन और फंगल एंजियोइन्वेशन के साथ नॉनडाइकोटोमस अनियमित शाखाएं दिखाते हैं। हेमेटोक्सिलिन और ईओसिन (एच एंड ई), ग्रोकॉट-गोमोरी मेथेनामाइन-सिल्वर नाइट्रेट और पीरियोडिक एसिड-शिफ (पीएएस) सहित विभिन्न प्रकार के दाग उपयोगी हैं (1)। हालाँकि, रिपोर्ट किए गए अधिकांश मामले घातक रहे हैं, और निदान एक शव परीक्षण (14) द्वारा किया गया था।
सफल उपचार काफी हद तक समय पर निदान पर निर्भर करता है। जितनी जल्दी हो सके व्यापक सर्जिकल डिब्रिडमेंट करना महत्वपूर्ण है, और प्रभावी प्रणालीगत एंटीफंगल थेरेपी की तीव्र शुरुआत आवश्यक है, क्योंकि उपचार में देरी बढ़ती मृत्यु दर (1) से जुड़ी हुई है। हालाँकि, उपचार-प्रतिरोधी अंतर्निहित बीमारी और खराब सामान्य स्थिति (23) वाले रोगियों में सर्जरी मुश्किल है। पसंद का एजेंट पारंपरिक एम्फोटेरिसिन बी, ट्राईज़ोल और पॉसकोनाज़ोल (जापान में उपलब्ध नहीं) है। कौन सा एंटीफंगल शुरू करना है इसका चुनाव एक ठोस निदान स्थापित करने के प्रयासों के समानांतर किया जाना चाहिए। क्योंकि उपनैदानिक प्रसार आम है, निदान रणनीति में संक्रमण और प्रसार की गंभीरता को "स्टेज" करने के लिए संपूर्ण नैदानिक मूल्यांकन और मस्तिष्क, साइनस और पेट की उचित सीटी इमेजिंग शामिल होनी चाहिए (1)।
कथित तौर पर रीनल म्यूकोर्मिकोसिस से मृत्यु दर 65% (15, 16) तक है। द्विपक्षीय गुर्दे की भागीदारी वाले 95.6% रोगियों में गुर्दे की विफलता होती है, और तीव्र गुर्दे की विफलता के साथ द्विपक्षीय गुर्दे के रोधगलन से मृत्यु दर लगभग 100% (14) होती है। हमारे मरीज़ में कई जोखिम कारक थे जो उसे म्यूकोर्मिकोसिस के प्रति संवेदनशील बनाते थे। नेफरेक्टोमी की सिफारिश की गई थी, लेकिन उसकी स्थिति ऑपरेशन की अनुमति नहीं देती थी।
निष्कर्ष
निष्कर्षतः, वृक्क म्यूकोर्मिकोसिस एक महत्वपूर्ण कारण हैकमजोर प्रतिरक्षा वाले रोगियों में गुर्दे की विफलता। क्लीनिकलम्यूकोर्मिकोसिस की विशेषताओं में पार्श्व दर्द, बुखार, बाँझपन शामिल हैंमूत्र, ओलिगुरिया, और इमेजिंग निष्कर्ष एक फोड़े का सुझाव देते हैंऔर/या रोधगलन. रीनल म्यूकोर्मिकोसिस एक महत्वपूर्ण कारण हैप्रतिरक्षाविहीनता में गुर्दे के रोधगलन के साथ गुर्दे की विफलतामरीज़.
संदर्भ
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